Congenital disorder of glycosylation Ib (CDG-Ib)

Congenital Disorders of Glycosylation (CDG) sind eine Gruppe hereditärer Störungen der N-Glykosylierung. Gemeinsames Charakteristikum dieser Multisystemerkrankungen ist eine psychomotorische Retardierung. Eine Ausnahme bildet das im Rahmen dieser Arbeit entdeckte CDG-Ib. Hauptmerkmal dieser rezessiv...

Verfasser: Hasilik, Martin
Weitere Beteiligte: Harms, Erik (Gutachter)
FB/Einrichtung:FB 05: Medizinische Fakultät
Dokumenttypen:Dissertation/Habilitation
Medientypen:Text
Erscheinungsdatum:2001
Publikation in MIAMI:21.06.2005
Datum der letzten Änderung:16.02.2016
Angaben zur Ausgabe:[Electronic ed.]
Schlagwörter:Congenital Disorders of Glycosylation; N-Glykosylierung; Phosphomannose Isomerase; Phosphomannomutase; Galaktosämie; Fructosämie
Fachgebiet (DDC):610: Medizin und Gesundheit
Lizenz:InC 1.0
Sprache:English
Format:PDF-Dokument
URN:urn:nbn:de:hbz:6-55689686973
Permalink:https://nbn-resolving.de/urn:nbn:de:hbz:6-55689686973
Onlinezugriff:diss_hasilik.pdf

Congenital Disorders of Glycosylation (CDG) sind eine Gruppe hereditärer Störungen der N-Glykosylierung. Gemeinsames Charakteristikum dieser Multisystemerkrankungen ist eine psychomotorische Retardierung. Eine Ausnahme bildet das im Rahmen dieser Arbeit entdeckte CDG-Ib. Hauptmerkmal dieser rezessiv vererbten Erkrankung ist eine exsudative Enteropathie. Eine mentale Retardierung tritt nicht auf. Neben dem Nachweis einer signifikant reduzierten Aktivität der Phosphomannose Isomerase (PMI), die zum vollständigen Fehlen von proteingebundenen Oligosacchariden führt, konnte gezeigt werden, dass die diätetische Substitution von Mannose eine wirksame Therapie darstellt. Weiterhin konnten 22 Fälle mit Phosphomannomutase (PMM) Defizienz (CDG-Ia) und 13 bislang ungeklärte CDG diagnostiziert werden. Der Vergleich mit Galaktosämie, hereditärer Fructoseintoleranz, Alkoholabusus und verschiedenen hepatischen Erkrankungen zeigte zum Teil den CDG ähnliche Elektrophoresemuster von Serumtransferrin.